DE102008047515A1 - Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung - Google Patents

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Hermann Prof. Schlüsener
Zhiyuan Zhang
Zhiren Zhang
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Eberhard Karls Universitaet Tuebingen
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Eberhard Karls Universitaet Tuebingen
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    • A61K31/20Carboxylic acids, e.g. valproic acid having a carboxyl group bound to a chain of seven or more carbon atoms, e.g. stearic, palmitic, arachidic acids
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    • A61PSPECIFIC THERAPEUTIC ACTIVITY OF CHEMICAL COMPOUNDS OR MEDICINAL PREPARATIONS
    • A61P25/00Drugs for disorders of the nervous system
    • A61P25/28Drugs for disorders of the nervous system for treating neurodegenerative disorders of the central nervous system, e.g. nootropic agents, cognition enhancers, drugs for treating Alzheimer's disease or other forms of dementia

Abstract

Die vorliegende Erfindung betrifft ein Arzneimittel zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung, ein Verfahren zur Herstellung eines solchen Arzneimittels sowie ein Verfahren zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung.

Description

  • Die vorliegende Erfindung betrifft ein Arzneimittel zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung, ein Verfahren zur Herstellung eines solchen Arzneimittels sowie ein Verfahren zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung.
  • Unter einer demyelinisierenden Erkrankung oder Entmarkungskrankheit wird eine Schädigung des zentralen Nervensystems verstanden, bei der es zu einem Abbau der Myelinscheide der Nervenzellen bzw. von deren Axone und somit zu einer Zerstörung der Marksubstanz kommt.
  • Zu den demyelinisierenden Erkrankungen zählen die autoimmune Neuropathie und das hierunter fallende Guillain-Barré-Syndrom. Dieses neurologische Erkrankungsbild wird durch eine Polyradikulitis verursacht, d. h. eine Schädigung der aus dem Rückenmark hervorgehenden Nervenwurzeln und der peripheren Nerven mit Lähmungserscheinungen, die typischerweise an den Beinen beginnen und sich bis hin zur Atemlähmung ausbreiten können. Die Polyradikulitis ist die häufigste Ursache akut auftretender symmetrischer Lähmungen in der westlichen Welt. In Deutschland erkranken jährlich etwa 1000 bis 1500 Menschen daran.
  • Das Guillain-Barré-Syndrom kann sich dabei auf verschiedene Arten ausprägen: als akute inflammatorische demyelinisierende Polyneuropathie (AIDP), dem häufigsten Subtyp des Guillain-Barré-Syndroms, als chronisch inflammatorische demyelinisierende Polyneuropathie (CIDP), wobei in beiden Fällen die Antikörper sich gegen die körpereigenen Schwann-Zellen und das periphere Myelin richten, oder als akute motor-axonale Neuropathie (AMAN), bei der die Antikörper gegen die körpereigenen motorischen Axone gerichtet sind, sowie als akute motor-sensorische axonale Neuropathie (AMSAN), bei der die Autoantikörper gegen die körpereigenen motorischen und sensorischen Axone gerichtet sind.
  • Die genaue Ursache des Guillain-Barré-Syndroms ist unbekannt. Die Erkrankung wird höchstwahrscheinlich durch einen immunpathologischen Mechanismus hervorgerufen, bei dem im Körper Autoantikörper gegen Ganglioside oder Myelin bzw. die Zellmembranen der Axone des peripheren Nervensystems gebildet werden. Man postuliert eine molekulare Ähnlichkeit, auch Mimikry genannt, zwischen Antigenen, welche im Rahmen viraler bzw. bakterieller Infektionen in den Körper gelangen, und solchen, die beim Guillain-Barré-Syndrom angegriffen werden. Bei zwei Drittel der erkrankten Menschen lässt sich eine vorausgegangene virale oder bakterielle Infektion nachweisen. Üblicherweise handelt es sich um Infektionen des Magendarmtraktes oder der Atemwege.
  • Schwere Fälle des Guillain-Barré-Syndrom werden derzeit mittels Immuntherapie behandelt. Dabei werden entweder Immunglobuline in Kombination mit Kortikoiden gegeben oder es wird eine Plasmapherese durchgeführt. Nachteilig ist hierbei, dass die Verabreichung von Kortikoiden mit einer Vielzahl von Nebenwirkungen einhergeht. Die Therapie mit Immunglobulinen führt häufig nicht zum Therapieerfolg und ist zudem mit hohen Kosten verbunden. Entsprechendes gilt für die Plasmapherese.
  • Vor diesem Hintergrund ist es eine Aufgabe der vorliegenden Erfindung ein neues zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung wirksames Arzneimittel bereitzustellen, mit dem vorzugsweise die Nachteile aus dem Stand der Technik vermieden werden.
  • Diese Aufgabe wird durch die Bereitstellung eines Histondeacetylase-Inhibitors (HDACi) gelöst.
  • Ein HDACi wird erfindungsgemäß definiert als eine Substanz, die die Wirkung von Histondeacetylasen (HDAC), vorzugsweise auf enzymatischer und/oder Expressionsebene, spezifisch zu hemmen vermag.
  • HDAC katalysieren die Abspaltung von Acetylresten von Histonproteinen. Dieser Vorgang ist ein wesentlicher Bestandteil der sogenannten epigenetischen Prozessierung, welche auf globaler Ebene die Genexpression beeinflusst, und bewirkt eine Kondensation des Chromatins, welches wiederum zu einer Repression der Genexpression führt. Somit findet eine Änderung der Genregulation oder -expression statt. HDAC modulieren jedoch nicht nur Histone, sondern katalysieren auch eine Acetylierung von Proteinen wie Tubulin oder Hitzeschock-Protein 90.
  • Eine große Anzahl strukturell sehr unterschiedlicher HDACi sind bekannt, zu denen beispielsweise Hydroxaminsäuren wie Trichostatin A (TSA), Suberoylanilid-Hydroxyaminsäure (SAHA), Suberoyl-Bishydroxaminsäure (SBHA), 2-Amino-3H-phenoxazin-3-on (APO) und 2-Amino-7-methoxy-3H-phenoxazin-3-on (AMPO), zyklische Tetrapeptide wie Depsipeptid und Trapoxin A, kurzkettige Fettsäuren wie Valproinsäure (VPA) und Butyrat, Benzamide wie MS-275 und CI-994, Ketone wie Trifluoromethyl ketone und alpha-Ketoamide sowie verschiedene weitere Substanzen wie Depudecin oder MGCD-0103 zählen. Sämtliche dieser Verbindungen sind als erfindungsgemäße HDACi geeignet.
  • HDACi induzieren über die Inhibition von HDAC eine Hyperacetylierung der Histonproteine. Nach aktuellen Modellen wird davon ausgegangen, dass hierdurch eine geringere Bindungsaffinität der Histone an die DNA entsteht und es nachfolgend zu einer Relaxation, d. h. besseren Zugänglichkeit der DNA, z. B. für Transkriptionsfaktoren, kommt. Daraus resultiert eine epigenetische Modifikation der zellulären Genexpression, die unter anderem die Hochregulation von bislang reprimierten Genen bedingt.
  • Es ist bekannt, dass HDACi in humanen Zellen Signalkaskaden für einen Proliferationsstopp und eine zelluläre Differenzierung induzieren. HDACi werden deshalb als Anti-Tumormittel vorgeschlagen; vgl. Weidle et al. (2000), "Inhibition of histone deacetylases: a new strategy to target epigenetic modifications for anticancer treatment" Anticancer Res, 20: 1471–1485.
  • Die Verwendung von HDACi zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung ist im Stand der Technik bislang nicht bekannt.
  • Dabei ist es bevorzugt, wenn als HDACi Valproinsäure und/oder ein Derivat hiervon eingesetzt werden.
  • Diese Maßnahme hat den Vorteil, dass ein solcher HDACi eingesetzt wird, dessen positiven Wirkungen auf eine demyelinisierende Erkrankung von den Erfindern an einem etablierten Modellsystem erfolgreich getestet wurden.
  • Valproinsäure, die auch als 2-Propylenpentansäure bezeichnet wird, handelt es sich um eine kurzkettige verzweigte Fettsäure mit der CAS-Nr. 99-66-1, die unter den Handelsnamen Valproat, Convulex, Ergenyl und anderen vertrieben wird.
  • Unter Derivaten von Valproinsäure werden abgeleitete Stoffe ähnlicher chemischer Struktur verstanden, die sich von der Valproinsäure beispielsweise durch den Austausch einzelner Atome gegen andere Atome oder einer funktionellen Gruppe gegen eine andere funktionelle Gruppe unterscheiden, ohne dass dadurch die erfindungsgemäß aufgefundene Wirksamkeit des Derivats gegenüber der Valproinsäure wesentlich beeinträchtigt wird. Als Derivate der Valproinsäure werden deshalb vorzugsweise solche Abkömmlinge bezeichnet, deren Wirksamkeit in der Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung bezogen auf die Valproinsäure noch 50%, vorzugsweise 60%, weiter bevorzugt 70%, weiter bevorzugt 80%, weiter bevorzugt 90%, weiter bevorzugt 95%, weiter bevorzugt 99% und höchst bevorzugt über 100% beträgt.
  • Die Erkenntnisse der Erfinder überraschend. Der Valproinsäure werden bislang im Stand der Technik andere Eigenschaften zugeschrieben.
  • Bei der Valproinsäure handelt es sich um ein etabliertes Arzneimittel zur Behandlung von epileptischen Anfälle und bipolaren Störungen. Experimentelle und klinische Daten haben ferner ergeben, dass es sich bei der Valproinsäure um ein potentes Antitumormittel handelt; vgl. Blaheta et al. (2005), "Evolving anticancer drug valproic acid: insights into the mechanism and clinical studies." Med Res Rev 25, S. 383–397.
  • Ferner wurde für Valproinsäure eine neuroprotektive und eine axonale Remodellierungseigenschaft beschrieben; vgl. Gurvich et al. (2002), "Lithium and valproic acid: parallels and contrasts in diverse signaling contexts" Pharmacol Ther 96, S. 45–66.
  • Außerdem wurde vor kurzem in einem Modell der experimentellen Ischämie gezeigt, dass Valproinsäure das Hirninfarktvolumen reduziert, die Aktivität der Mikroglia unterdrückt, die Anzahl von Mikroglia reduziert und andere inflammatorische Marker in dem ischämischen Gehirn inhibiert; vgl. Kim et al. (2007), "Histone deacetylase inhibitors exhibit anti-inflammatory and neuroprotective effects in a rat permanent ischemic model of stroke: multiple mechanisms of action." J Pharmacol Exp Ther 321, S. 892–901.
  • Außerdem wurde beschrieben, dass Valproinsäure die Sekretion von TNF-α und IFN-γ von reaktiven Helfer T-Zellen und Monozyten abmildert; vgl. Chen et al. (2007), "Valproic acid and other histone deacetylase inhibitors induce microglial apoptosis and attenuate lipopolysaccharide-induced dopaminergic neurotoxicity." Neuroscience 149, pp. 203–212; und Peng et al. (2005), "Valproate pretreatment protects dopaminergic neurons from LPS-induced neurotoxicity in rat primary midbrain cultures: role fo microglia" Brain Res Mol Brain Res 134, S. 162–169.
  • Ferner wurde beschrieben, dass oral verabreichte Valproinsäure bei künstlich induzierter Colitis die Schwere der Erkrankung reduziert, was mit einer Unterdrückung von proinflammatorischen Zytokinen wie IFN-γ und IL-6 einhergeht; vgl. Glauben et al. (2006), "Histone hyperacetylation is associated with amekioration of experimental colitis in mice." J Immunol 176, S. 5015–5022.
  • Außerdem wird Valproinsäure als antikonvulsives Agens beschrieben.
  • Die Verwendung von Valproinsäure zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung ist im Stand der Technik bislang nicht bekannt.
  • Die Erfinder haben ihre Erkenntnisse über die positiven Wirkungen der Valproinsäure auf eine demyelinisierende Erkrankung am Modellsystem der experimentellen autoimmunen Neuritis (EAN) gewonnen. Bei der EAN handelt es sich um eine T-Zell vermittelte inflammatorische demyelinisierenden Erkrankung des peripheren Nervensystems, die viele klinische, elektrophysiologische und immunologische Phänomene einer autoimmunen Neuropathie des Menschen, insbesondere des Guillain-Barré-Syndroms bzw. des Subtyps der AIDP widerspiegelt. Deshalb handelt es sich bei EAN um ein in Fachkreisen akzeptiertes Modell, um Mechanismen der Pathologie und Therapie von demyelinisierenden Erkrankungen, insbesondere der AIDP, zu untersuchen. Die anhand der EAN gewonnenen Erkenntnisse lassen sich deshalb auf demyelinisierende Erkrankungen im Allgemeinen, insbesondere aber auf die AIDP übertragen.
  • Konkret konnten die Erfinder feststellen, dass sich der Krankheitsverlauf von EAN sowohl bei einer therapeutischen als auch einer prophylaktischen Behandlung mit Valproinsäure deutlich verbesserte. Die Verabreichung von Valproinsäure führte zu einer reduzierten Demyelinisierung und einer verminderten Infiltration von inflammatorischen Zellen in die betroffenen Nerven. Ferner wurde die Aktivierung von Mikroglia im Rückenmark, wobei es sich um ein typisches Phänomen von demyelinisierenden Erkrankungen handelt, deutlich inhibiert. Die Erfinder konnten auch feststellen, dass die Verabreichung von Valproinsäure zu einer Reduktion der Expression von Zytokinen in den Lymphknoten führt. Ferner konnten die Erfinder feststellen, dass die Verabreichung von Valproinsäure zu einer Abnahme der Expression von IL-17, einem Schlüsselfaktor bei Autoimmunerkrankungen, führt. Schließlich wurde festgestellt, dass der Forkhead-Box-Transkriptionsfaktor 3 (Foxp3), der eine wichtige Rolle bei der Homöostase des Immunsystems spielt, durch die Verabreichung von Valproinsäure verstärkt exprimiert wird.
  • Diese von den Erfindern Erkenntnisse prädestinieren die Valproinsäure als Arzneimittel zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung.
  • Nach einer bevorzugten Ausgestaltung ist das erfindungsgemäße Arzneimittel zur Minderung von Neuropathieschmerzen vorgesehen.
  • Diese Maßnahme hat den Vorteil, dass ein sehr häufig bei demyelinisierenden Erkrankungen auftretendes Symptom gezielt behandelt wird. Die Eignung des HDACi bzw. der Valproinsäure zur Hemmung des Neuropathieschmerzes konnten die Erfinder aus Experimenten an Mikrogliazellen ableiten.
  • Dabei ist es bevorzugt, wenn das Arzneimittel den HDACi, vorzugsweise Valproinsäure, in einer Menge enthält, dass nach Verabreichung in ein zu behandelndes Lebewesen in Letzterem Konzentrationen von ca. 0,05 bis ca. 100 mg/kg Körpergewicht, vorzugsweise 30 bis 60 mg/kg Körpergewicht, weiter bevorzugt ca. 45 mg/kg Körpergewicht bereitgestellt werden.
  • Diese Maßnahme hat den Vorteil, dass das Arzneimittel bereits solche Mengen an Wirkstoff enthält, die in dem Lebewesen für eine ausreichende Konzentration sorgen, um die erfindungsgemäßen Wirkungen zu erzielen. Die sich derzeit auf dem Markt befindlichen Arzneimittel enthalten beispielsweise 150, 300 und 600 mg Valproinsäure pro Darreichungsform, d. h. pro Tablette oder Injektionsdosis. Diese derzeit erhältlichen Präparate können somit ohne weiteres erfindungsgemäß verwendet werden. Bei dem Lebewesen handelt es sich um ein Säugetier, vorzugsweise um einen Menschen.
  • Weiter ist es bevorzugt, wenn das erfindungsgemäße Arzneimittel den HDACi, vorzugsweise Valproinsäure, als einzigen bzw. alleinigen Wirkstoff enthält.
  • So konnten die Erfinder überraschenderweise feststellen, dass die erkannte Wirkung auf demyelinisierende Erkrankungen bereits eintritt, wenn das Arzneimittel einen HDACi, vorzugsweise Valproinsäure, als einzigen Wirkstoff enthält und somit eine Monotherapie erfolgen kann. Diese Maßnahme hat den Vorteil, dass eine einfache und kostengünstige Herstellung des erfindungsgemäßen Arzneimittels möglich ist, da lediglich ein Wirkstoff formuliert werden muss.
  • Alternativ kann das erfindungsgemäße Arzneimittel neben dem HDACi einen weiteren Nicht-HDACi-Wirkstoff gegen eine demyelinisierende Erkrankung enthalten.
  • Diese Maßnahme hat den Vorteil, dass in die Pathologie der Erkrankung an einer weiteren Stelle eingegriffen wird und somit die therapeutische Wirksamkeit des erfindungsgemäßen Arzneimittels gegebenenfalls noch mal erhöht werden kann.
  • Auch können sich ergebende synergetische Effekte mit dem weiteren Wirkstoff ausgenutzt werden. Als weitere Wirkstoffe kommen beispielsweise Immunglobuline, Kortikoide sowie S1P-Rezeptorantagonisten, bspw. FTY720, in Frage.
  • Gegenstand der vorliegenden Erfindung ist außerdem ein Verfahren zur Herstellung eines Arzneimittels zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung, das folgende Schritte aufweist: (1) Bereitstellung eines HDACi, vorzugsweise von Valproinsäure, und (2) Formulierung des HDACi, vorzugsweise der Valproinsäure, in einen pharmazeutisch akzeptablen Träger.
  • Pharmazeutisch akzeptable Träger sind im Stand der Technik umfassend beschrieben.
  • Für das vorstehend genannte Herstellungsverfahren gelten die Eigenschaften und Vorteile der erfindungsgemäßen Verwendung entsprechend.
  • Ein weiterer Gegenstand der Erfindung betrifft ein Verfahren zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung bei einem Lebewesen, das folgende Schritte aufweist: (1) Bereitstellung eines HDACi, vorzugsweise von Valproinsäure, (2) Verabreichung des HDACi, vorzugsweise der Valproinsäure, in das Lebewesen, und (3) gegebenenfalls Wiederholen der Schritte (1) und (2).
  • Bei dem Lebewesen handelt es sich um ein Säugetier, vorzugsweise um einen Menschen.
  • Für das vorstehend genannte Prophylaxe- und Behandlungsverfahren gelten die im Zusammenhang mit der erfindungsgemäßen Verwendung beschriebenen Vorteile und Eigenschaften entsprechend.
  • Ein weiterer Gegenstand der vorliegenden Erfindung betrifft ein Arzneimittel zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung, das einen HDACi, vorzugsweise Valproinsäure, in einer therapeutisch wirksamen Menge sowie einen pharmazeutisch akzeptablen Träger aufweist.
  • Die therapeutisch wirksame Menge des HDACi bzw. von Valproinsäure lässt sich mittels dem Fachmann bekannter Verfahren, beispielsweise über Titrationsexperimente, in denen verschiedenen Konzentrationen eingesetzt werden, ohne weiteres ermitteln. Die wirksame Menge kann individuell festgelegt werden. So hängt diese beispielsweise von der konkret zu therapierenden demyelinisierenden Erkrankung, dem Krankheitsverlauf, dem Schweregrad der Erkrankung, dem zu behandelnden Patienten, insbesondere dessen immunologischem Zustand, Geschlecht, Alter, weiterer Erkrankungen, etc. ab.
  • Die im Zusammenhang mit der erfindungsgemäßen Verwendung beschriebenen Eigenschaften und Vorteile gelten für das erfindungsgemäße Arzneimittel entsprechend.
  • Es versteht sich, dass die vorstehend genannten und die nachstehend noch zu erläuternden Merkmale nicht nur in der jeweils angegebenen Kombination, sondern auch in anderen Kombinationen oder in Alleinstellung verwendbar sind, ohne den Rahmen der vorliegenden Erfindung zu verlassen.
  • Die Erfindung wird nun anhand von Ausführungsbeispielen weiter erläutert, die rein illustrativ sind und die Reichweite der Erfindung nicht einschränken. Dabei wird auf die beigefügten Figuren Bezug genommen. Diese zeigen Folgendes:
  • 1 Die suppressive und therapeutische Behandlung mit Valproinsäure schwächt die neurologische Schwere und den Verlust von Körpergewicht in EAN-Ratten ab. EAN-Ratten (n = 6) wurden intraperitoneal einmal täglich mit Valproinsäure (300 mg/kg Körpergewicht in 1 ml PBS) oder PBS (1 ml) injiziert. Für eine suppressive/prophylaktische Behandlung wurde Valproinsäure vom Tag 0 bis zum Tag 20 verabreicht. Für eine therapeutische Be handlung wurde Valproinsäure vom Tag 10 bis zum Tag 21 verabreicht. Die klinischen Werte und das Körpergewicht wurden jeden zweiten Tag nach der Immunisierung bestimmt. (A): Die suppressive Verabreichung von Valproinsäure verzögert signifikant den Beginn von EAN, reduziert die neurologische Schwere und verkürzte die Dauer von EAN im Vergleich zu Kontroll-EAN. (B): Die suppressive/prophylaktische Behandlung mit Valproinsäure reduziert ebenfalls signifikant den EAN-induzierten Gewichtsverlust. (C): Die therapeutische Behandlung mit Valproinsäure reduziert die neurologische Schwere von EAN und verkürzt die Dauer von EAN. (D): Die therapeutische Behandlung mit Valproinsäure reduziert die neurologische Schwere von EAN und verkürzt die Dauer von EAN. (E): Die therapeutische Verabreichung von Valproinsäure verbesserte nicht den EAN-induzierten Gewichtsverlust.
  • 2 Die suppressive und therapeutische Behandlung mit Valproinsäure inhibiert die histopathologischen Veränderungen in den Ischiasnerven von EAN-Ratten. In EAN-Ratten (n = 4) wurde einmal täglich Valproinsäure (300 mg/kg Körpergewicht) oder PBS injiziert. Für eine suppressive/prophylaktische Behandlung wurde Valproinsäure vom Tag 0 bis zum Tag 15 verabreicht. Für eine therapeutische Behandlung wurde Valproinsäure vom Tag 10 bis zum Tag 15 verabreicht. Die Ratten wurden am Tag 16 getötet, die Ischiasnerven entnommen, mit Luxol Fast Blue (LFB) gefärbt und mit Hämatoxylin gegengefärbt. Gezeigt werden repräsentative Mikroaufnahmen für die Vehikelkontrolle (A), suppressive/prophylaktische Valproinsäure-behandelte (B) oder therapeutische Valproinsäure-behandelte (C) EAN-Ratten. Die Maßstabsbalken in (A) und (B) entsprechen 50 μm. (D): Die mittleren histologischen Werte wurden berechnet, wie im Material-und-Methoden-Teil beschrieben. Eine suppressive/prophylaktische und therapeutische Valproinsäure-Behandlung reduziert die mittleren histologischen Werte im Vergleich zu den Kontroll-EAN-Ratten signifikant. **:p < 0,01, VPA-S: Suppressive/prophylaktische Valproinsäure-Behandlung, VPA-T: Therapeutische Valproinsäure-Behandlung.
  • 3 Die suppressive und therapeutische Valproinsäure-Behandlung inhibiert die T-Zell-, B-Zell-, und Makrophagen-Infiltration in die Ischiasnerven von EAN-Ratten. In EAN-Ratten (n = 4) wurde einmal täglich Valproinsäure (300 mg/kg) oder PBS intraperitoneal injiziert. Für eine suppressive Behandlung wurde Valproinsäure vom Tag 0 bis zum Tag 15 verabreicht. Für eine therapeutische Behandlung wurde Valproinsäure vom Tag 10 bis zum Tag 15 verabreicht. Die Ratten wurden am Tag 16 getötet und die Ischiasnerven wurden für eine immunhistochemische Färbung entnommen. Eine CD3-Immunfärbung (A, D und G) wurde durchgeführt, um T-Zellen zu detektieren, eine ED-1-Immunfärbung (B, E und H) erfolgte zur Detektion von reaktiven Makrophagen und eine OX22-Immunfärbung (C, F und I) erfolgte zur Detektion von B-Zellen. Gezeigt werden repräsentative Mikroaufnahmen für die Kontrolle (A–C), suppressive/prophylaktische Valproinsäure-(D–F) oder therapeutische Valproinsäure-behandelte (G–I) EAN-Ratten. Der Maßstabsbalken entspricht 50 μm. (J–L): Ferner wurde die Infiltration von T-Zellen, Makrophagen und B-Zellen in Ischiasnerven semiquantifiziert, wie im Material-und Methoden-Teil angegeben. Der ungepaarte T-Test wurde durchgeführt, um Unterschiede zwischen Valproinsäure-behandelten und Kontroll-EAN-Ratten zu vergleichen. Die suppressive und therapeutische Behandlung von Valproinsäure reduziert in EAN-Ratten signifikant die Infiltration von T-Zellen, Makrophagen und B-Zellen in Ischiasnerven. *:p < 0,05 und **:p < 0,01 im Vergleich zur jeweiligen Vehikelkontrolle, VPA-S: Suppressive/prophylaktische Valproinsäure-Behandlung, VPA-T: Therapeutische Valproinsäure-Behandlung.
  • 4 Die suppressive und therapeutische Valproinsäure-Behandlung schwächt die Aktivierung von Mikroglia im Lendenrückenmark von EAN-Ratten ab. In EAN-Ratten (n = 4) wurde einmal täglich Valproinsäure (300 mg/kg Körpergewicht) oder PBS injiziert. Für eine suppressive Behandlung wurde Valproinsäure vom Tag 0 bis zum Tag 15 verabreicht. Für eine therapeutische Behandlung wurde Valproinsäure vom Tag 10 bis zum Tag 15 verabreicht. Die Ratten wurden am Tag 16 getötet und das Lendenrückenmark wurde für die immunhistochemische Färbung entnommen. Die ED-1-Immunfärbung wurde für die Detektion von reaktiven Mikroglia verwendet. Gezeigt werden repräsentative Mikroaufnahmen des dorsalen Horns eines Lendenwirbels für die Kontrolle (A–B), suppressive/prophylaktische Valproinsäure-(C–D) oder therapeutische Valproinsäure-behandelte (E–F) EAN-Ratten. Die Maßstabsbalken in (A), (C) und (E) entsprechen 50 μm in für (B), (D) und (F) 25 μm. VPA-S: Suppressive/prophylaktische VPA-Behandlung, VPA-T: Therapeutische VPA-Behandlung.
  • 5 Valproinsäure unterdrückt die Expression der mRNA von IL-1β, IFN-γ, TNF-α, IL-4, IL-6 und IL-17 in den Lymphknoten von EAN-Ratten, nicht aber von TGF-β. Valproinsäure (300 mg/kg Körpergewicht) oder PBS wurde EAN-Ratten (n = 3) einmal täglich von Tag 0 bis Tag 15 verabreicht. Die Ratten wurden am Tag 16 getötet. Die mRNA aus den Lymphknoten aus beiden Gruppen wurde isoliert und die relativen Expressionsspiegel von IL-1β, IFN-γ, TNF-α, IL4, IL-6, IL-17 und TGF β wurden mittels RT-PCR analysiert. (A): Aufnahmen der Gelelektrophorese mit den PCR-Produkten zeigen deutlich reduzierte mRNA-Spiegel von IL-1β, IFN-γ, TNF-α, IL-4, IL-6 und IL-17, nicht aber von TGF-β nach einer Behandlung mit Valproinsäure. (B): Das Balkendiagramm zeigt die semi-qualifizierten Ergebnisse der Signalintensitäten relativ zum Haushaltsgen GAPDH. Der ungepaarte T-Test wurde durchgeführt, um die Unterschiede zu vergleichen. *:p < 0,05 und **:p < 0,01 im Vergleich zur jeweiligen Kontrolle.
  • 6 Valproinsäure induziert Foxp3+-Zellen im peripheren Blut und in Ischiasnerven von EAN-Ratten, reduziert jedoch die IL-17+-Zellen. Valproinsäure (300 mg/kg Körpergewicht) oder PBS wurde einmal täglich vom Tag 0 bis zum Tag 15 in EAN-Ratten (n = 3) verabreicht. Die Ratten wurden am Tag 16 getötet. Das Blut wurde intrakardial unter Anästhesie entnommen und mittels FACS auf Foxp3+-Zellen und IL-17+-Zellen analysiert, wie im Material- und Methodenteil beschrieben. Die Ischiasnerven wurden entnommen und die Akkumulation von Foxp3+-Zellen und IL-17+-Zellen wurde durch Immunhistochemie detektiert. Repräsentative FACS-Profile und Mikroaufnahmen zeigen, dass die Behandlung mit Valproinsäure im peripheren Blut und Ischiasnerven von EAN-Ratten zu einer Abnahme von Foxp3+-Zellen (A–D) jedoch zu einer Zunahme von IL-17+-Zellen (E–H) führt. Die Maßstabsbalken entsprechen 50 μm.
  • Ausführungsbeispiele
  • 1. Material und Methoden
  • 1.1 Tiere
  • Männliche Lewis-Ratten im Alter von 8–10 Wochen, einem Gewicht von 170–200 g (Charles River, Sulzfeld, Deutschland), wurden bei einem Zyklus mit 12 Stunden Licht und 12 Stunden Dunkelheit bei freiem Zugang zu Futter und Wasser gehalten. Sämtliche Behandlungen der Tiere erfolgten gemäß einem Protokoll, das von den lokalen Behörden genehmigt wurde. Es wurden alle denkbaren Bemühungen unternommen, um die Anzahl der Tiere und deren Leid zu minimieren.
  • 1.2 Induktion von EAN und Behandlung mit Valproinsäure
  • EAN wurde induziert, wie beschrieben; vgl. Zhang et al. (2008), "FTY720 ameliorates experimental autoimmune neuritis by inhibition of lymphocyte and monocyte infiltration into peripheral nerves." Exp Neurol 210, S. 6810–690. Kurz zusammengefasst, die Ratten wurden durch subkutane Injektion in beide hinteren Fußballen mit 100 μl eines Inokulums immunisiert, das 100 μg des synthetischen neuritogenen P2-Peptides mit den Aminosäuren 57–81 des peripheren Myelins (GeneScript Corporation, Scotch Plains, NJ, Vereinigte Staaten von Amerika) enthielt. Das Peptid wurde in Phos phat-gepufferter Saline (PBS) (2 mg/ml) gelöst und dann mit einem gleichen Volumen von komplettem Freund'schem Adjuvans (CFA), das 2 mg/mL Mycobakterium tuberculosis enthielt, emulgiert, um eine Endkonzentration von 1 mg/ml) zu erhalten.
  • Die klinischen Werte von EAN wurden jeden Tag wie folgt evaluiert: 0 = normal, 1 = reduzierter Tonus des Schwanzes, 2 = schwacher Schwanz, beeinträchtigtes Aufrichten, 3 = ausbleibendes Aufrichten, 4 = Gangataxie, 5 = leichte Parese der hinteren Extremitäten, 6 = moderate Paraparese, 7 = schwere Paraparese oder Paraplegie der hinteren Extremitäten, 8 = Tetraparese, 9 = moribund, 10 = Tod.
  • Für die suppressive/prophylaktische Behandlung wurde Valproinsäure (Cayman Chemical, Michigan, Vereinigte Staaten von Amerika) intraperitoneal einmal täglich vom Tag 0 bis zum Tag 20 (6 Ratten pro Gruppe) injiziert. Für die therapeutische Behandlung wurden 6 EAN-Ratten tägliche Injektionen von Valproinsäure vom Tag 10 bis zum Tag 21 (6 Ratten pro Gruppe) verabreicht. Während den beiden Behandlungen wurden 300 mg/kg Körpergewicht Valproinsäure in 1 ml PBS verabreicht und das gleiche Volumen von PBS wurde der Kontrollgruppe verabreicht.
  • 1.3 Immunhistochemie
  • Um die inflammatorische Zellinfiltration und pathologischen Veränderungen in dem peripheren Nervensystem und im Rückenmark zu evaluieren, wurden vier Valproinsäure-behandelte und Kontroll-EAN-Ratten am Tag 16 der suppressiven oder therapeutischen Behandlung getötet. Die Ratten wurden mit Ether tiefenanästhesiert und intrakardial mit 4°C kaltem 4%-igem Paraformaldehyd in PBS perfundiert. Die linken und rechten Ischiasnerven und Lendenrückenmark wurden rasch entnommen und in 4% Paraformaldehyd über Nacht bei 4°C post-fixiert. Die Ischiasnerven wurden in zwei gleichlange Segmente geschnitten, in Parafin eingebettet, seriell geschnitten (3 μm) und auf Silan-beschichtete Objektträger gegeben.
  • Nach dem Wachsentfernen wurden die Querschnitte in einem 500 W Mikrowellengerät für 15 Minuten in Citratpuffer (2,1 g Natriumcitrat pro Liter, pH 6) gekocht. Die endogene Peroxidase wurde mit 1% H2O2 in Methanol für 15 Minuten inhibiert. Die Schnitte wurden mit 10%-igem normalem Schweineserum (Biochrom, Berlin, Deutschland) inkubiert, um die nicht-spezifische Bindung von Immunglobulinen zu blockieren, und anschließend mit den folgenden monoklonalen Antikörpern inkubiert: CD3 (1:50, Serotec, Oxford, Vereinigtes Königreich) für T-Lymphozyten, OX22 (1:200; Serotec, Oxford, Vereinigtes Königreich) für B-Zellen, ED1 für aktivierte Makrophagen oder Mikroglia (1:100; Serotec, Oxford, Vereinigtes Königreich), IL-17 (1:100; Santa Cruz, Heidelberg, Deutschland) oder Foxp3 (1:250; eBioscience, Frankfurt, Deutschland). Die Antikörperbindung an die Gewebeschnitte wurde mit einem biotinyliertem IgG F(ab)2-Sekundärantikörperfragment (DAKO, Hamburg, Deutschland) visualisiert. Anschließend wurden die Schnitte mit einem Streptavidin-Avidin-Biotin-Komplex (DAKO, Hamburg, Deutschland) inkubiert, gefolgt von der Entwicklung mit Diaminobenzidinsubstrat (DAB), (Fluka, Neu-Ulm, Deutschland). Schließlich wurden die Schnitte mit Maier's Hemalum gegengefärbt.
  • Um die Daten der Immunfärbung zu evaluieren, wurden die prozentualen Anteile der Bereiche von Immunreaktivität (IR) zu Bereichen der Ischiasnervquerschnitte kalkuliert. Zusammengefasst, Aufnahmen der Ischiasnervquerschnitte wurden unter einer 50-fachen Vergrößerung unter Verwendung eines Nikon-Coolscope (Nikon, Düsseldorf, Deutschland) mit festgelegten Parametern erfasst. Die Aufnahmen wurden unter Verwendung von Image-Pro Plus (IPP; Media Cybernetics, MD, Vereinigte Staaten von Amerika) analysiert. Bereiche von IR wurden durch Schwellenwertsegmentierung ausgewählt und sämtliche Parameter wurden für alle Aufnahmen festgelegt. Die Bereiche der Ischiasnervquerschnitte wurden manuell aus gewählt. Für jede EAN-Ratte wurden vier Querschnitte vom Stamm und den mittleren Bereichen beider Seiten analysiert. Die Ergebnisse werden als arithmetische Mittel der prozentualen Anteile der IR-Bereiche zu Bereichen der Ischiasnervquerschnitte nebst Standardabweichung vom Mittelwert (SEM) angegeben.
  • Myelin wurde durch Standardfärbung mit Luxol Fast Blue (LFB) sichtbar gemacht. Histologische Veränderungen zwischen Valproinsäure behandelten und Kontroll-EAN-Ratten wurden durch eine etablierte semiquantitative Methode verglichen. Zusammengefasst, vier Querschnitte vom Stamm und vom mittleren Bereich beider Seiten der EAN-Ratten wurden analysiert. Sämtliche perivaskulären Bereiche, die in den Querschnitten vorhanden waren, wurden durch zwei Beobachter evaluiert, denen die Behandlung nicht bekannt war, und das Ausmaß der pathologischen Veränderung wurde semiquantitativ nach der folgenden Skala graduiert: 0 = normaler perivaskulärer Bereich; 1 = leichtes zelluläres Infiltrat angrenzend an das Gefäß; 2 = zelluläre Infiltration plus Demyelinisierung in unmittelbarer Nähe zu dem Gefäß; 3 = zelluläre Infiltration und Demyelinisierung über den gesamten Schnitt. Die Ergebnisse werden als mittlerer histologischer Wert angegeben; vgl. Hartung et al. (1988), "The role of macrophages and eicosanoids in the pathogenesis of experimental allergic neuritis. Serial clinical, electrophysiological, biochemical and morphological observations." Brain 111 (Pt 5), S. 1039–1059.
  • 1.4 Durchfluss cytometrische Analyse von IL-17+-Zellen und Foxp3+-Zellen im Blut
  • Für die intrazelluläre Detektion von IL-17 wurde anästhetisierten Ratten Blut intrakardial entnommen. 100 μl Blut wurde fixiert und mit Erythrolyse (Serotec, Oxford, Vereinigtes Königreich) gemäß den Angaben des Herstellers lysiert und mit 0,5% Saponin in Waschpuffer für 10 Minuten bei Raumtemperatur permeabilisiert. Anschließend wurden die Zellen mit Kaninchen-Anti-IL-17-Antikörper (1:100, Santa Cruz, Heidelberg, Deutschland) für eine Stunde bei Raumtemperatur inkubiert. Nach zwei Waschschritten mit Waschpuffer erfolgte die Detektion durch Inkubation mit einem FITC-markierten Ziegen-zu-Kaninchen-IgG-F(ab)2-Fragment (1:100, Abcam Cambridge, Vereinigtes Königreich), und zwar für eine Stunde bei Raumtemperatur im Dunkeln.
  • Für die Detektion der Foxp3-Expression erfolgte eine Fixierung und Permeabilisierung von Blutzellen unter Verwendung des eBioscience Foxp3-Staining Buffer Sets (eBioscience, Frankfurt, Deutschland). FITC-markierte Foxp3-Antikörper (eBioscience, Frankfurt, Deutschland) wurden für die Färbung gemäß dem Protokoll, das von eBioscience empfohlen wurde, verwendet.
  • Für sämtliche Färbungen wurde eine Isotypkontrolle verwendet. Nach der Färbung der Zellen wurden diese in PBS suspendiert und mit einer FACScan (Becton Dickinson, Überlingen, Deutschland) analysiert. Die mononuklearen Zellen wurden durch Vorwärts- und Seitwärts-Scatter gegated.
  • 1.5 Semi-quantitative RT-PCT-Analyse der Cytokinexpression in den Lymphknoten
  • Die Ratten wurden intrakardial mit 4°C kühlem PBS unter Anästhesie perfundiert, die Leistenlymphknoten wurden rasch entfernt und in flüssigem Stickstoff bis zur RNA-Isolierung gelagert. Die Gesamt-RNA wurde unter Verwendung des Trizol LS Reagens (Invitrogen, Karlsruhe, Deutschland) aus den Lymphknoten isoliert und unter Verwendung des QuantiTect Reverse Transcription Kits (Qiagen, Hilden, Deutschland) revers in cDNA transkribiert. cDNA-Äquivalente von 20 ng der Gesamt-RNA wurden einer anschließenden semi-quantitativen PCR-Analyse unterzogen, wobei Primer verwendet wurden, die spezifisch sind für Interleukin-1β (IL-1β), Tumornekrosefaktor Alpha (TNF-α), IL-6, IFN-γ, IL-4, IL-17, TGF-β oder das Haushaltsgen Glyceraldehyd-3-phosphat-dehydrogenase (GAPDH). Die Primersequenzen waren Folgende: IL-1β [Sinn: TCG TGA TGT ACC AGT TGG GG (SEQ ID Nr. 1); Gegensinn: CTC CAT GAG CTT TGT ACA AG (SEQ ID Nr. 2)], TNF-α [Sinn: TGA TCG GTC CCA ACA AGG A (SEQ ID Nr. 3)]; Gegensinn: TGC TTG GTG GTT TGC TAC GA (SEQ ID Nr. 4)], IL-6 [Sinn: GCC CTT CAG GAA CAG CTA TG (SEQ ID Nr. 5); Gegensinn, CAG AAT TGC CAT TGC ACA AC (SEQ ID Nr. 6)], IFN-γ [Sinn: AAA GAC AAC CAG GCC ATC AG (SEQ ID Nr. 7); Gegensinn, CTT TTC CGC TTC CTT AGG CT (SEQ ID Nr. 8)], IL-4 (Sinn: TGA TGG GTC TCA GCC CCC ACC TTG C (SEQ ID Nr. 9); Gegensinn: CTT TCA GTG TTG TGA GCG TGG ACT C (SEQ ID Nr. 10)], IL-17 [Sinn: TGG ACT CTG AGC CGC ATT GA (SEQ ID Nr. 11); Gegensinn, GAC GCA TGG CGG ACA ATA GA (SEQ ID Nr. 12)], TGF-β [Sinn: TGA ACC AAG GAG ACG GAA TAG AGG (SEQ ID Nr. 13); Gegensinn, TAG TGT GTG TCC AGG CTC CAA ATG (SEQ ID Nr. 14)], und GAPDH (Sinn, AGG TCA CCC AGA GCT GAA CG (SEQ ID Nr. 15); Gegensinn, CAC CCT GTT GCT GTA GCC GTA T (SEQ ID Nr. 16)]. In Vorexperimenten wurden die optimalen Zyklusbedingungen etabliert, die eine Amplifizierung jeder cDNA im linearen Bereich ermöglichten. Die PCR-Produkte wurden auf 1,5%-igem Agarosegelen enthaltend 10 μg/ml Ethidiumbromid separiert, unter Verwendung des UV-Solosystems (Whatman Biometra, Goettingen, Deutschland) fotografiert und die densitometrische Analyse erfolgte mit der Software BioDocAnalyze (Whatman Biometra, Goettingen, Deutschland). Die Ergebnisse wurden kalkuliert als Anteil der Ziel-mRNAs relativ zu jenem des Haushaltsgenes GAPDH (drei Proben von jeder Gruppe wurden mit der PCR analysiert).
  • 1.6 Evaluierung und Statistische Analyse
  • Der ungepaarte T-Test wurde durchgeführt, um Unterschiede zwischen Valproinsäure und Kontroll-EAN-Ratten zu vergleichen (Graph Pad Prism 4,0 für Windows). Für sämtliche statistischen Analysen wurden die Signifikantniveaus auf p < 0,05 gesetzt.
  • 2. Ergebnisse
  • 2.1 Eine suppressive/prophylaktische und therapeutische Behandlung mit Valproinsäure schwächt den Verlauf einer EAN ab
  • EAN wurde durch subkutane Injektion des neuritogenen synthetischen P2-Peptides induziert. Für eine suppressive/prophylaktische Behandlung wurden Valproinsäure oder PBS (Kontrollgruppe) unmittelbar nach der Immunisierung und anschließend einmal täglich bis zum Tag 20 injiziert. Das erste neurologische Anzeichen der Kontroll-EAN-Ratten, d. h. ein reduzierter Tonus des Schwanzes, wurde am Tag 10 beobachtet (mittlerer klinischer Wert: 0,33 ± 0,17). Die neurologische Schwere der EAN nahm in der Kontrollgruppe mit einem Maximalwert am Tag 15 rasch zu (mittlerer neurologischer Wert: 6,67 ± 0,33). Anschließend nahm die Schwere der EAN langsam ab und die Ratten waren am Tag 21 vollständig regeneriert (mittlerer klinischer Wert 0 ± 0). In mit Valproinsäure behandelten EAN-Ratten wurden die ersten neurologischen Anzeichen am Tag 14 (mittlerer klinischer Wert: 0,2 ± 0,2) beobachtet, mit maximalen Werten am Tag 15 (mittlerer klinischer Wert: 0,6 ± 0,24), und eine vollständige Erholung der Ratten wurde am Tag 18 beobachtet (mittlerer klinischer Wert: 0 ± 0). Daraus ergibt sich, dass die suppressive/prophylaktische Behandlung mit Valproinsäure den Beginn von EAN deutlich verzögert, die neurologische Schwere verringert und die Dauer der Erkrankung verkürzt; vgl. 1A.
  • Ein weiteres Merkmal von EAN ist der zunehmende Gewichtsverlust; vgl. Zhu et al. (1999) "Linomide suppresses experimental autoimmune neuritis in Lewis rats by inhibiting myelin antigen-reactive T arid B cell responses." Clin Exp Immunol 115, S. 56–63.
  • In Kontroll- und Valproinsäure behandelten EAN-Ratten wurde unmittelbar nach der Immunisierung (Tag 1) ein rascher Gewichtsverlust beobachtet, dem eine leichte Gewichtszunahme folgte. Kontroll-EAN-Ratten zeigten Gewichtsverlust während der Dauer der neurologischen Erkrankung vom Tag 10 bis zum Tag 17 nach der Immunisierung, gefolgt von einer leichten Gewichtszunahme (1B). Hierzu im Gegensatz zeigte sich in EAN-Ratten, die mit Valproinsäure behandelt wurden, während der Dauer der neurologischen Erkrankung kein signifikanter Gewichtsverlust, was einen deutlich milderen Verlauf der Erkrankung signalisiert; vgl. 1B.
  • Für die therapeutische Behandlung wurde mit dem Beginn des Auftretens von neurologischen Anzeichen (Tag 10 bis Tag 21 nach der Immunisierung) einmal täglich Valproinsäure oder PBS injiziert. Wie in 1C gezeigt, reduziert die therapeutische Behandlung mit Valproinsäure die Schwere der EAN vom Tag 14 bis zum Tag 20 (p < 0,05 im Vergleich zur jeweiligen Kontrolle) und ermöglicht eine raschere Erholung der Ratten (Tag 10 bis Tag 19 für mit Valproinsäure behandelte EAN-Ratten und Tag 10 bis Tag 21 für Kontroll-EAN-Ratten). Allerdings schwächt die therapeutische Valproinsäure-Behandlung den Verlust des Körpergewichts in EAN-Ratten im Vergleich zur Kontrolle nicht ab; vgl. 1B.
  • 2.2 Eine suppressive/prophylaktische und therapeutische Behandlung mit Valproinsäure reduziert die EAN-bedingte Demyelinisierung und inflammatorische Zellinfiltration in den Ischiasnerven
  • EAN-Ratten wurden, wie beschrieben, suppressiv/prophylaktisch und therapeutisch mit Valproinsäure oder PBS behandelt und am Tag 16 getötet, um die Ischiasnerven für eine histologische Analyse zu entnehmen (n = 4). Eine LFB-Färbung wurde durchgeführt, um Myelin und die Zellinfiltration darzustellen. Wie in 2A gezeigt, wird eine deutliche perivaskuläre Demyelinisierung und Infiltration von inflammatorischen Zellen bei Ischiasnerven von PBS behandelten EAN-Ratten beobachtet. Im Vergleich zur PBS-Kontrolle führt eine suppressive/prophylaktische Valproinsäure-Behandlung zu einer signifikanten Abnahme der perivaskulären Demyelinisierung und Infiltration von inflammatorischen Zellen; vgl. 2B. Eine therapeutische Behandlung mit Valproinsäure reduziert deutlich die perivaskuläre Demyelinisierung und verursacht nur eine leichte Zellakkumulierung in den Ischiasnerven von EAN-Ratten; vgl. 2C. Die histologischen Veränderungen zwischen den mit Valproinsäure behandelten und mit PBS behandelten EAN-Ratten wurden ferner mittels einer etablierten semiquantitativen Methode verglichen. In den Ischiasnerven waren die mittleren histologischen Werte deutlich niedriger in den suppressiv/prophylaktisch (0,2 ± 0,04) oder therapeutisch (0,76 ± 0,06) mit Valproinsäure behandelten EAN-Ratten als in den Kontroll-EAN-Ratten (1,5 ± 0,05), vgl. 2D.
  • Die Abschwächung der Infiltration der verschiedenen Typen von inflammatorischen Zellen in Ischiasnerven von EAN-Ratten am 16. Tag nach der suppressiven/prophylaktischen und therapeutischen Valproinsäure-Behandlung wurde außerdem mittels Immunhistochemie charakterisiert. In PBS-Kontroll-EAN-Ratten wurde die Infiltration von T-Zellen (CD3+), B-Zellen (OX22+) und Makrophagen (ED-1+) beobachtet und die dominantesten Zellen waren Makrophagen; vgl. 3A–C. Sowohl die suppressive/prophylaktische als auch therapeutische Behandlung mit Valproinsäure reduziert signifikant die Infiltration von T-Zellen (p < 0,05), B-Zellen (p < 0,01) und Makrophagen (p < 0,01) in die Ischiasnerven von EAN-Ratten im Vergleich zu der PBS-Kontrolle; vgl. 3.
  • 2.3 Die suppressive/prophylaktische und therapeutische Valproinsäure-Behandlung inhibiert die Aktivierung von Spinal-Mikroglia in EAN
  • Die auffälligsten pathologischen Befunde der EAN liegen in einer Aktivierung des peripheren Nervensystems und der Proliferation von Mikroglia im Rückenmark und es ist bekannt, dass diese mit einer mechanischen Allodynie einhergehen. Reaktive Mikroglia wurden durch ED-1 Immunfärbung detektiert, welches CD68 erkennt, ein lysosomales Membranprotein. Lendenrückenmark aus Ratten des 16. Tages nach der suppressiven/prophylaktischen und therapeutischen Behandlung mit Valproinsäure wurden entnommen und immunhistochemisch untersucht. In PBS-behandelten Ratten des 16. Tages wurden ED-1+-Zellen detektiert, und zwar hauptsächlich in der grauen Substanz, insbesondere in den oberflächlichen Ebenen des dorsalen Horns; vgl. 4A. Nach einer suppressiven/prophylaktischen und/oder therapeutischen Behandlung mit Valproinsäure wurden nur selten spinale ED-1+-Zellen detektiert; vgl. 4B und C.
  • 2.4 Valproinsäure verändert das Profil der Cytokinexpression in den Lymphknoten von EAN-Ratten
  • Die Immunantworten werden durch Cytokine orchestriert, deren Zusammenspiel über das Ergebnis von Immunantworten entscheidet; vgl. W. E. Paul und R. A. Seder (1994), "Lymphocyte responses and cytokines." Cell 76, S. 241–251. Um die Mechanismen zu verstehen, die den Effekten von Valproinsäure in EAN zugrunde liegen, wurde das Cytokinexpressionsprofil auf dem Niveau der mRNA in den Lymphknoten untersucht. Die EAN-Ratten wurden suppressiv/prophylaktisch mit Valproinsäure behandelt und in den Lymphknoten wurde am Tag 17 die Expression von Th1, wie beispielsweise IL-1β, INF-γ und TNF-α, Th2, wie beispielsweise IL-4 und IL6, Th17, wie beispielsweise IL-17, und T-regulatorischen Cytokinen, wie beispielsweise TGF-β detektiert.
  • Wie in 5 gezeigt, reduziert eine suppressive/prohylaktische Behandlung mit Valproinsäure signifikant die mRNA-Expression von IL-1β, INF-γ, TNF-α, IL-4, IL-17 und IL-6 (p < 0,05), zeigt jedoch keine signifikanten Auswirkungen auf die Expression von TGF-β in EAN im Vergleich zur PBS-Kontrolle.
  • 2.5 Valproinsäure reduziert im peripheren Blut und den Ischiasnerven von EAN-Ratten die IL-17+-Zellen und erhöht die Foxp3+-Zellen.
  • Es ist bekannt, dass IL-17 eine entscheidende Rolle in einer Vielzahl von Autoimmunerkrankungen spielt, und dass T-regulatorische Zellen, die den Forkhead-Box-Transkriptionsfaktor 3 (Foxp3) exprimieren, wichtig für die Regulation der Homöostase des Immunsystems sind. Deshalb wurden die Auswirkungen von Valproinsäure auf IL-17+-Zellen und Foxp3+-Zellen in EAN-Ratten analysiert, die bis zum Tag 16 suppressiv/prophylaktisch mit Valproinsäure behandelt und anschließend getötet wurden. Im peripheren Blut nimmt nach der Behandlung mit Valproinsäure der prozentuale Anteil von Foxp3+-Zellen zu (6A und B), der prozentuale Anteil von IL-17+-Zellen jedoch ab (6E und F). Gleichzeitig reduziert eine Behandlung mit Valproinsäure die Akkumulierung von IL-17+-Zellen in den Ischiasnerven (6G und H), erhöht jedoch die Infiltration von Foxp3+-Zellen (6C und D).
  • 3. Fazit
  • Wie die Erfinder anhand der Experimentellen Autoimmunen Neuritis (EAN) demonstrieren konnten, handelt es sich bei einem Histondeacetylase-Inhibitor (HDACi), vorzugsweise Valproinsäure, um einen potenten Wirkstoff zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung.
  • Es folgt ein Sequenzprotokoll nach WIPO St. 25. Dieses kann von der amtlichen Veröffentlichungsplattform des DPMA heruntergeladen werden.
  • ZITATE ENTHALTEN IN DER BESCHREIBUNG
  • Diese Liste der vom Anmelder aufgeführten Dokumente wurde automatisiert erzeugt und ist ausschließlich zur besseren Information des Lesers aufgenommen. Die Liste ist nicht Bestandteil der deutschen Patent- bzw. Gebrauchsmusteranmeldung. Das DPMA übernimmt keinerlei Haftung für etwaige Fehler oder Auslassungen.
  • Zitierte Nicht-Patentliteratur
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    • - W. E. Paul und R. A. Seder (1994), ”Lymphocyte responses and cytokines.” Cell 76, S. 241–251 [0076]

Claims (15)

  1. Verwendung eines Histondeacetylase-Inhibitors (HDACi) zur Herstellung eines Arzneimittels zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung.
  2. Verwendung nach Anspruch 1, dadurch gekennzeichnet, dass es sich bei dem HDACi um Valproinsäure und/oder ein Derivat hiervon handelt.
  3. Verwendung nach Anspruch 1 oder 2, dadurch gekennzeichnet, dass es sich bei der demyelinisierenden Erkrankung um die autoimmune Neuropathie handelt.
  4. Verwendung nach Anspruch 3, dadurch gekennzeichnet, dass es sich bei der autoimmunen Neuropathie um das Guillain-Barré-Syndrom handelt.
  5. Verwendung nach Anspruch 4, dadurch gekennzeichnet, dass das Guillain-Barré-Syndrom den Subtyp der akuten inflammatorischen demyelinisierenden Polyradikuloneuropathie (AIDP) betrifft.
  6. Verwendung nach einem der vorherigen Ansprüche, dadurch gekennzeichnet, dass das Arzneimittel zur Minderung von Neuropathieschmerzen vorgesehen ist.
  7. Verwendung nach einem der vorherigen Ansprüche, dadurch gekennzeichnet, dass das Arzneimittel den HDACi in einer Menge enthält, dass nach Verabreichung in ein zu behandelndes Lebewesen in Letzterem Konzentrationen von ca. 0,05 mg/kg bis ca. 100 mg/kg, vorzugsweise 30 bis 60 mg/kg, weiter bevorzugt ca. 45 mg/kg Körpergewicht bereitstellt werden.
  8. Verwendung nach einem der vorherigen Ansprüche, dadurch gekennzeichnet, dass das Arzneimittel den HDACi als einzigen Wirkstoff enthält.
  9. Verwendung nach einem der Ansprüche 1 bis 7, dadurch gekennzeichnet, dass das Arzneimittel neben dem HDACi einen weiteren Wirkstoff gegen eine demyelinisierende Erkrankung enthält.
  10. Verfahren zur Herstellung eines Arzneimittels zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung, das folgende Schritte aufweist: (1) Bereitstellung eines Histondeacetylase-Inhibitors (HDACi), und (2) Formulierung des HDACi in einen pharmazeutisch akzeptablen Träger.
  11. Verfahren nach Anspruch 10, dadurch gekennzeichnet, dass es sich bei dem HDACi um Valproinsäure und/oder um ein Derivat hiervon handelt.
  12. Verfahren zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung bei einem Lebewesen, das folgende Schritte aufweist: (1) Bereitstellung eines Histondeacetylase-Inhibitors (HDACi), (2) Verabreichung des HDACi in das Lebewesen, (3) ggf. Wiederholung der Schritte (1) und (2).
  13. Verfahren nach Anspruch 12, dadurch gekennzeichnet, dass es sich bei dem HDACi um Valproinsäure und/oder um ein Derivat hiervon handelt.
  14. Arzneimittel zur Prophylaxe und/oder Behandlung einer demyelinisierenden Erkrankung, das einen Histondeacetylase-Inhibitor (HDACi) in einer therapeutisch wirksamen Menge sowie einen pharmazeutisch akzeptablen Träger aufweist.
  15. Arzneimittel nach Anspruch 14, dadurch gekennzeichnet, dass es sich bei dem HDACi um Valproinsäure und/oder um ein Derivat hiervon handelt.
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